双侧骶髂关节炎合并葡萄膜炎:布鲁氏菌病or强直性脊柱炎?
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布鲁氏菌病是由布鲁氏菌属引起的人畜共患疾病。通过食用肉类、原料奶或其他乳制品进行感染。布氏杆菌病可急性或慢性。10%-15%的患者可能涉及肺、肾、中枢神经系统、心脏、骨骼系统等。布鲁氏菌病也可累及眼睛,如葡萄膜炎。布鲁氏菌病的临床诊断需要隔离的细菌与血液或组织培养或特定抗体的存在通过凝集试验、补体结合试验、放射免疫检定法,或者ELISA。
图 | Pixabay案例简介
患者为28岁的女性,5年前开始出现背部和臀部疼痛,醒时疼痛更严重(偶有疼痛严重夜间惊醒),活动受限,通常持续时间>1小时,症状随运动而减轻。服用止痛药后,症状明显减轻。未发现关节肿胀、皮疹或发热。该患者最近报告称,不适、疲劳和食欲不振等症状加重。5年前,患者曾就诊于他院,被诊断患有风湿性关节炎,并予以大量止痛药(具体不详)和柳氮磺胺吡啶。患者定期使用这些药物约1年,后自行停止服用。然后,患者出现视力混浊,且病情发展迅速,直到完全视力丧失。患者被转诊至眼科,发现患有严重的全葡萄膜炎(图1)。
患者的风湿病相关检查显示,背痛持续5年,无慢性病史。体格检查未见外周关节炎。患者的FABERE / FADIR试验和骶髂关节受压试验阳性。实验室检查结果如下:血红蛋白10.6 g / dL,红细胞沉降率(ESR)66 mm / min 和C反应蛋白(CRP)62 mg / L。骶髂关节图显示双侧2级骶髂关节炎。骶髂关节MRI显示骶髂关节距离呈双侧相等。然而,双侧关节两侧不规则,伴有皮质侵蚀,髂翼软骨下硬化明显增加(图2)。
基于患者背痛症状,急性期反应物的升高,骶髂关节造影和MRI检查结果,考虑诊断为强直性脊柱炎(AS)。系统回顾发现,患者曾食用非巴氏杀菌的牛奶和乳制品,建议行布鲁氏菌相关检查,结果显示布鲁氏菌病玫瑰红试验阳性和布鲁氏菌病Coombs试验阳性,滴度为1/640。患者最终诊断为布鲁氏菌病。
图1 虹膜与晶状体360°粘连(后粘连),晶状体虹膜色素(蓝色箭头)(继发葡萄膜炎)和白内障(红色箭头)(慢性葡萄膜炎)。
图2冠状位倾斜脂肪抑制T2加权(A和B)和对比增强脂肪抑制T1加权轴位(C)MRI的骶髂关节,显示双侧高信号和对比增强骶和髂区域与骨髓水肿一致(箭头)和双侧骶髂关节软骨下软骨下(箭头)。治疗后获得的冠状斜脂肪抑制T2加权(C和D)和对比增强脂肪抑制T1加权轴(E)MRI显示松散的双侧骶骨和髂骨区域与骨髓水肿和软骨下一致骶骨硬化(箭头)在双侧骶髂关节。
治疗
治疗包括强力霉素200mg /d,利福平600 mg /d和阿西美辛60mg /d,持续8周,用于治疗布鲁氏菌病感染和骶髂关节炎。一旦明确葡萄膜炎发作未得到控制,开始用英夫利昔单抗300mg(5周,2周和6周时为5mg / kg,之后每8周一次)进行治疗。
结果
强力霉素、利福平和阿西美辛治疗后,患者背部和臀部疼痛完全恢复。8周治疗结束后,ESR和CRP水平恢复正常。虽然患者的视力与治疗开始时相比有所改善,但仍然很差。患者每8周用英夫利昔单抗300mg进行维持治疗。
讨论
关节外表现(EAM)在SpA的诊断中起重要作用,因为它们改变了治疗选择,并影响了患者的生活质量和工作能力。在AS诊断前后均可观察到EAM。急性前葡萄膜炎(AAU)见于近20%-30%的AS患者。在他们的研究,Stolwijk 等人发现12%的患者在诊断AS之前就发现了AUU。他们还表明,AAU的患病率与疾病的持续时间有关,并且在第一次发作后累积发病率增加。慢性背痛患者在诊断时应仔细检查EAM,尤其是存在葡萄膜炎时。Rudwaleit 等人发现,462例中轴性SpA患者葡萄膜炎的患病率为20.9%(平均症状期为5.2年)。在法国一项关于炎症性背痛患者的队列研究中,181例新诊断为AS患者(平均症状为1.6岁)的AAU患病率为11.1%。
在布鲁氏菌病感染中可以观察到中轴性骨骼受累和葡萄膜炎,并且在文献中广泛定义。人类通过食用被布鲁氏菌病污染的生肉和未经巴氏杀菌的奶制品而感染。本例患者曾饮用未经巴氏杀菌的牛奶和其他乳制品。布鲁氏菌病可以通过非典型病程模拟大量感染。特别是,当肌肉骨骼受累时,应仔细评估患者的病史,血清学检查结果和影像学检查结果。在10%-85%的患者中可见骨关节病,并且是最常见的并发症。关节炎、滑囊炎、腱鞘炎、骶髂关节炎、脊柱炎和骨髓炎患者存在骨关节病变。骶髂关节炎和外周关节炎常见于儿童和青少年,而脊柱炎常见于老年人。据报道,涉及肌肉骨骼系统的布鲁氏菌感染率为0-72%。在诊断骶髂关节炎时,尤其是在疾病早期,MRI应该是评估骨髓水肿和关节周围受累的首选方法,可观察到长期的软骨下硬化、关节的糜烂和强直。本例患者的MRI显示髂翼上有不规则、皮质侵蚀和明显增加的软骨下硬化。布鲁氏菌病可出现不同程度的眼部表现。Güngür等人报道了147例患者,38例(26%)出现眼部表现,其中前葡萄膜炎占4.1%,后葡萄膜炎为0.7%。Puig Solanes 等人发现在413例患者中有60例(14.5%)出现眼部症状。Rolando 等人在12例眼部布鲁氏菌病患者的病因分类中,报道6例(50%)患有全葡萄膜炎,2例(16.7%)患有后葡萄膜炎,3例(25%)患有中间葡萄膜炎,1例(8.3%)患有前部葡萄膜炎。葡萄膜炎。在另一项52例布鲁氏菌病患者的研究中,21例(40%)患有后葡萄膜炎,9例(17%)患有全葡萄膜炎,8例(15%)患有前部和中部葡萄膜炎。
医脉通编译整理自:Lütfi Akyol, Aslan K , Metin Özgen, et al. Bilateral sacroiliitis and uveitis comorbidity: Brucellosis? Ankylosing spondylitis?[J]. BMJ Case Reports, 2015, 2015.